Научная тема: «КЛИНИКО-ГЕНЕТИЧЕСКИЙ АНАЛИЗ ВРОЖДЕННОЙ И ДОРЕЧЕВОЙ ТУГОУХОСТИ»
Специальность: 14.00.04; 03.00.15
Год: 2008
Отрасль науки: Медицинские науки
Основные научные положения, сформулированные автором на основании проведенных исследований:
  1. Для правильной клинической и молекулярно-генетической диагностики синдромальных и несиндромальных форм наследственных нарушений слуха обязательна консультация генетика.
  2. Мутация 35delG в гене Сх26 является основной причиной врожденной и доречевой тугоухости, что обуславливает необходимость выполнения генетического анализа для всех детей с подобными нарушениями слуха.
  3. Молекулярно-генетический анализ гена Сх26 - достоверный тест для выявления наследственных форм тугоухости. Консультирование семьи с тугоухим ребенком становится более информативным благодаря диагностике мутационных повреждений в генах, обуславливающих нарушение слуха.
  4. Консультация генетика строго обязательна всем лицам, имеющим родственников с нарушением слуха, независимо от характера нарушений, и пациентам со стойкой тугоухостью неясной этиологии.
  5. Предложенный алгоритм клинического обследования пациента со стойким нарушением слуха и показания для направления к врачу генетику являются необходимой мерой системной профилактики наследственных нарушений слуха среди населения.
  6. Формирование групп риска по наследственной тугоухости на основе скрининговых программ среди населения является первым этапом эффективной профилактики новых случаев врожденной тугоухости.
  7. Детский сурдоцентр может являться идеальной базой для медико-генетического консультирования профильных больных и эффективной профилактики наследственных нарушений слуха среди населения.
Список опубликованных работ
1.Возможности современной генетики человека в выяснении генетической обусловленности заболеваний ЛОР-органов. Актуальные вопросы оториноларингологии и логопатологии.-СПб, 1994.-С.197-201. /СПб., НИИ уха горла носа и речи) / В соавт. В.В.Волкова

2.Синдромальные формы тугоухости в практике медико-генетического консультирования //Материалы I (III) съезда генетиков России (тезисы), Москва, 1994.-С.172./ В соавт. Т.И.Кадурина, В.В.Красильников

3.Клинико-генетическая характеристика синдрома Ваарденбурга //Новости оторинолар. и логопатол.-1995.-N.1.-С.21-23. / В соавт. С.М.Мегрелишвилли, И.В.Королева

4.Состояние слуховой функции при синдроме Элерса-Данлоса VIII типа //Новости оторинолар. и логопатол.-1995.-N2.-С.25-28. / В соавт. И.Ф.Григорьева, Т.И.Кадурина

5.Медико-генетическое консультирование наследственных форм тугоухости //Современные проблемы оториноларингологии и логопатологии /СПб., НИИ уха горла носа и речи.-СПб., 1995.-С.54.-(Тез. докл. Всерос. конф. молодых ученых-оторинолар.)

6.Микротия и дефекты развития наружного слухового прохода в структуре синдромов множественных пороков развития //Современные проблемы оториноларингологии и логопатологии /СПб НИИ уха горла носа и речи.-СПб.,1995.-С.63-64.-(Тез. докл. Всерос. конф. молодых ученых-оторинолар.).

7.Медико-генетические аспекты тугоухости по данным семейного анкетирования (43 Всерос. конф. молодых ученых-оторинолар.) //Избранные вопросы оториноларингологии и логопатологии.-СПб, Тез. докл. 1996.-С.10. / В соавт. Н.Г.Зайцева, В.В.Красильников

8.Опыт медико-генетического консультирования семей с тугоухостью //Новости оторинолар. и логопатол.-1996.-N3-4.-С.62. / В соавт. В.В.Красильников, Н.Г.Зайцева

9.Анализ структурной организации 2 экзона РАХ3 гена у больных с синдромом Ваарденбурга I типа. (44 Всерос. конф. молодых ученых-оторинолар.) //Современные проблемы оториноларингологии и логопатологии.-СПб, Тез. докл. 1997.-С.68-69. / В соавт. А.М. Свердлова

10.Анализ структурной организации 2 экзона РАХ3 гена у больных с синдромом Ваарденбурга I типа. Генофонд населения Санкт-Петербурга и прогнозирование его динамики: тез. докл. регион. науч. совещ. СПб., 1996.-С.44-45. / В соавт. А.А.Ланцов, Е.И.Шварц

11.Клинико-лабораторное исследование синдрома Ваарденбурга //Новости оторинолар. и логопатол.-1998.-N1(13).-С.146-149.

12.Hereditary Auditory Syndromes in Genetic Counseling Practice. 7th Int. Congr. of Pediatr. Otorhinolar.: Abstr.-Helsinki, 1998.-A.567. / В соавт. В.В.Красильников, Н.Г.Зайцева, С.М.Мегрелишвилли

13.Advances in Pediatric Otorhinolaryngology CD-ROM Edited by: R.J. Ruben and P. Karma / Hereditary auditory syndromes in genetic counselling practice /Proceedings of the 7th Int. Congr. of Pediatr. Otorhinolar. 1998. Helsinki, Finland. Elsevier Science, Exerpta Medica, 1999.- article 191. / В соавт. В.В.Красильников, Н.Г.Зайцева, С.М.Мегрелишвилли

14.A clinical and molecular genetic study of families with Waardenburg syndrome type I in St.Petersburg (Russia) 7th Int. Congr. of Pediatr. Otorhinolar.: Abstr.-Helsinki, 1998.-A.112./ В соавт. С.П.Шевцов, А.А.Ланцов, Е.И.Шварц

15.A novel PAX3 mutation Ile59Asn in a family with Waardenburg syndrome type 1. Eur.Work Group on Genet. of Hear. Impair. //Infoletter.-1999.-N.6.-P.54./ В соавт. С.П.Шевцов, С.М.Мегрелишвилли, А.А.Ланцов, Е.И.Шварц

16.A clinical study of families with Waardenburg syndrome (WS) in St.Petersburg (Russia) XXV Int. Cоngr. of audiology: abstr.book.-Hague, 2000.-P.80. / В соавт. С.М.Мегрелишвилли, А.А.Ланцов

17.Clinical features of Waardenburg syndrome type 1 (WS1) in a family with missense mutation in PAX3 gene //Eur.J.Hum.Genet.- 2001.-Vol. 9, Suppl.- А.753.

18.Penetrance of hearing loss for patients with Waardenburg syndrome type 1 //38th Workshop on Inner Ear Biology: abstract book.- Rome, 2001.-P. 51-52. / В соавт. С.М.Мегрелишвилли, Н.Г.Зайцева

19.Incidence of connexin-26 mutation 35delG and sensorineural hearing loss with unknown reason /Eur.J.Hum.Genet.- 2002, vol. 10, Suppl. 1, P1004, P.287. / В соавт. И.А.Шагина, С.М.Мегрелишвилли, Н.Г.Зайцева, Поляков А.В.

20.Connexin-26 mutation 35delG is a problemе for normal hearing parents. 8th International Congress of Pediatric Otorhinolaryngology, September 11-14, 2002, Oxford, UK, P.116. / В соавт. С.М.Мегрелишвилли, Н.Г.Зайцева И.А.Шагина, А.А.Ланцов, Поляков А.В.

21.Изучение медико-генетических аспектов врожденной и ранней детской тугоухости с помощью анкетирования родителей ребенка с патологией слуха. Матер. Всерос. науч.-практ. конф. молодых ученых-оторинолар. //Новости оторинолар. и логопатол.-2001.-N1(25).-С.72-74. / В соавт. Е.В.Перетятая

22.ДНК-диагностика при врожденной и ранней детской тугоухости/глухоте //Вестник оторинолар. – 2002.-N.6.-С.12-15. / В соавт. И.А.Шагина, С.М.Мегрелишвилли, Н.Г.Зайцева, А.А.Ланцов, Поляков А.В.

23.Клиническое и молекулярно-генетическое исследование синдрома Ваарденбурга //Вестник оторинолар. – 2003.-N.1.-С.17-19. / В соавт. С.М.Мегрелишвилли, Н.Г.Зайцева, А.А.Ланцов

24.Identification of five novel BOR mutations in human EYA1 gene associated with branchio-oto-renal syndrome by a DHPLC-based assay //Clin.Genet-2004.-Vol.66, N.6-P.478-480. / В соавт. Migliosi, V., Flex, E., Guida, V., Martini A., Giarbini N., Torrente I., Dallapiccola B.

25.Наследственные формы тугоухости и медико-генетическое консультирование //Медицинская генетика- 2004. –Т.3, №02-С.50-69.

26.Наследственные и врожденные заболевания ЛОР-органов //Детская оториноларингология: Руководство для врачей / Под ред. М.Р.Богомильского, В.Р. Чистяковой. В двух томах. Т. I.- М.: ОАО «Издательство «Медицина», 2005.-С.50-83.

27.Генетический скрининг среди детей с врожденной и ранней детской тугоухостью //Вестник оторинолар.- 2006.-№4.-С.9-14. / В соавт. Н.В.Некрасова, И.А.Шагина, А.В.Поляков

28.Значение медико-генетического консультирования в диагностике причин врожденных нарушений слуха //Материалы XVII съезда оториноларингологов России (тезисы), Нижний Новгород- СПб, 2006. -С.457.

29.Вопросы профилактики врожденной детской тугоухости //Вестник оторинолар.- 2006.-№5. / Приложение. Материалы V Всероссийской научно-практической конференции «Наука и практика в оториноларингологии».- С.167.

30.Клинические признаки бранхио-ото-ренального синдрома в семье с положительными результатами исследования гена EYA1 //Вестник оторинолар.- 2006.- №6.-С.25-28.

31.Генетическая характеристика нарушений слуха при изменениях в генах, ответственных за синтез коллагена //Вестник оторинолар.- 2007.-№3.-С.17-21.

32.Генодиагностика и профилактика наследственных форм тугоухости: несиндромальная нейросенсорная тугоухость //Рос.оторинолар.-2007.- №2.-С.55-62.

33.Успехи генетического тестирования и вопросы профилактики наследственных нарушений слуха //Вестник оторинолар.- 2007.- № 4.- С.7-10. / В соавт. А.В.Поляков

34.Генетическое тестирование как метод доказательной медицины //Вестник оторинолар.-2007.-№5. / Приложение. Материалы VI Всероссийской научно-практической конференции «Наука и практика в оториноларингологии». - С.93-94./ В соавт. А.В.Поляков

35.Клинико-генетические аспекты нарушений слуха, связанных с геном коннексина 26 (Сх26) //Вестник оторинолар.-2007.-№5. / Приложение. Материалы VI Всероссийской научно-практической конференции «Наука и практика в оториноларингологии». - С.79-80. / В соавт. Н.Л.Кунельская, А.В.Поляков

36.Организация генетической помощи при нарушениях слуха //Вестник оторинолар.- 2007.-№5. / Приложение. Материалы VI Всероссийской научно-практической конференции «Наука и практика в оториноларингологии» - С.80-82./ В соавт. Н.Л.Кунельская, А.В.Поляков

37.Клиника нарушений слуха, обусловленных изменениями в гене коннексина 26 //Вестник оторинолар.- 2008.- №2.-С.4-9. / В соавт. А.В.Поляков, Н.Л.Кунельская

38.Перспективы развития генетических исследований в сурдологии //Рос. оторинолар.-2008.- №3.-34-39./ В соавт. Н.Л.Кунельская

39.Практика медико-генетического консультирования при врожденной и ранней детской тугоухости //Вестник оторинолар.- 2008.- №5.-С.12-15. / В соавт. А.В.Поляков, Н.Л.Кунельская